De isotretinoïne, een 13-cis-retinoïnezuur, heeft een revolutie teweeggebracht in de behandeling van ernstige behandelingsresistente acne en wordt op grote schaal gebruikt voor een scala van dermatologische aandoeningen, in 90% van de gevallen bij jonge vrouwen tussen 13 en 45 jaar oud. Dit middel heeft ernstige teratogene effecten, zoals ernstige craniofaciale, cardiovasculaire, thymische en centraal zenuwstelsel malformaties. Het basisbevolkingsrisico op misvormingen is 3-5%, maar het stijgt tot bijna 30% bij vrouwen die tijdens het eerste trimester van de zwangerschap aan isotretinoïne zijn blootgesteld. Over het algemeen vermijden patiënten die met isotretinoïne worden behandeld een eventuele zwangerschap tijdens de aanname en na het stoppen van de behandeling zijn de vruchtbaarheid en de ontwikkeling van de foetus normaal zodra de circulerende isotretinoïnespiegels weer normaal zijn. Er zijn geen schadelijke effecten bekend op de mannelijke vruchtbaarheid en op de teratogene werking van isotretinoïne op lange termijn. In dit rapport veronderstellen wij de mogelijkheid van het ontwikkelen van foetale misvormingen na een langdurige uitwassing van isotretinoïne therapie. Een 32-jarige gezonde nullipara zwangere vrouw, met een onbewogen gynaecologische voorgeschiedenis, werd opgenomen in het ziekenhuis, met een ernstig depressief syndroom bij een 18 weken durende misvormde zwangerschap van een thoraco-omphalopagus samengevoegde tweeling. Ze nam alleen isotretinoïne, in een dosis van 1 mg/kg per dag, voor een ernstige en littekenvorming acne voor 7 maanden. Na 3 maanden van farmacologische wash out, werd patiënte zwanger en manifesteerde deze ernstige misvorming. De vrouw onderbrak de zwangerschap, door weeëninductie.